Léčba kombinované laryngokély endoskopickým přístupem – kazuistické sdělení

Souhrn

Laryngokéla je vzácné benigní onemocnění hrtanu, které vzniká dilatací ventriculus laryngis. Laryngokéla komunikuje s nitrem hrtanu, a tedy obsahuje vzduch. Při uzávěru spojení může docházet k hromadění hlenu (laryngokomukokéla), v případě infekce i hnisu (laryngopyokéla). Rozlišujeme laryngokélu vnitřní a kombinovanou/smíšenou, kdy hranicí je membrana thyrohyoidea. V klinickém obraze dominuje chrapot, kašel, dysfagie, pocit cizího tělesa při polykání, popř. dušnost či nebolestivé zduření na krku. Může být ale také náhodným nálezem při zobrazovacích vyšetřeních z jiné indikace. Zobrazovací metody (CT, popř. MR) jsou zcela zásadní pro diagnostiku tohoto onemocnění, neboť klinický obraz bývá poměrně nespecifický. Léčebnou modalitou je chirurgická resekce. V případě vnitřních laryngokél se jedná nejčastěji o endoskopický přístup, u kombinovaných o přístup zevní. V posledních letech narůstá počet publikovaných případů endoskopicky asistovaných resekcí laryngokél. Recentně dostupná je i možnost využití transorální robotické chirurgie. V naší kazuistice uvádíme případ 36letého pacienta, který byl pro akutní dechové obtíže zajištěn tracheostomií na pracovišti prvního kontaktu. Po stanovení dia gnózy objemné kombinované laryngomukokély pomocí CT mu byla laryngomukokéla resekována endoskopickou cestou a pacient byl dekanylován.

Klíčová slova:

mikrolaryngoskopie – laryngomukokéla – zduření na krku

Úvod

Laryngokéla je cystická dilatace ventriculus laryngis, která směřuje kraniálně pod vestibulární řasu a komunikuje s lumen hrtanu. Hranicí pro označení dilatace ventrikulu za laryngokélu je horní okraj štítné chrupavky [1, 2]. Pokud je laryngokéla omezena na prostory hrtanu a neproniká skrze membrana thyrohyoidea, mluvíme o laryngokéle vnitřní (s typickými příznaky, jako je chrapot, bolest v krku, dysfagie, kašel, pocit cizího tělesa v krku, popř. dušnost). Pokud ovšem přes tuto strukturu proniká dále do viscerálních prostor krku, mluvíme o laryngokéle kombinované či smíšené (kdy symptomy uvedené u laryngokély vnitřní může doplňovat i příznak měkkého zduření na krku, které se může zvětšovat při kašli či Valsalvově manévru) (obr. 1) [3, 4].

Laryngokéla je vzácné onemocnění. Reportovaná incidence onemocnění je velmi variabilní, 0,4–60 na 1 mil. obyvatel/1 rok [5, 6]. Onemocnění se vyskytuje častěji u mužů, typicky v 5.–6. dekádě věku a ve většině případu (87 %) je unilaterální [5–7].

Chirurgická resekce je metodou volby. V našem článku prezentujeme kazuistiku pacienta s objemnou smíšenou laryngomukokélou, která vedla k akutní progredující dechové nedostatečnosti způsobené obstrukcí na úrovni hrtanu. Akutní stav si vyžádal provedení urgentní tracheotomie a následné endoskopické chirurgické řešení. Cílem sdělení je připomenout tento potenciálně život ohrožující stav v rámci diferenciální diagnostiky příčin akutní dušnosti a zároveň přinést souhrn dosavadních poznatků v oblasti diagnostiky a léčby.

Kazuistika

Muž, 36 let, nekuřák, bez závažnějších přidružených onemocnění, zaměstnán jako stavbyvedoucí, byl přijat na ORL oddělení okresní nemocnice pro postupnou progresi dechových obtíží a zvýšenou teplotu. V předchorobí pacient udával asi měsíc trvající a zhoršující se bolesti v krku vlevo a bolesti při polykání. Bylo provedeno CT krku s kontrastem a radiologem popsána cystická léze; v diferenciální dia gnóze bylo radiologem vyjádřeno podezření na infikovanou mediální krční cystu (obr. 2). Vzhledem k hrozící sufokaci byly u pacienta zajištěny dýchací cesty tracheostomií. Byla nasazena trojkombinace i.v. antibio tik (amoxicilin + klavulanát, gentamicin a metronidazol) a provedena odlehčující zevní drenáž ložiska v celkové anestezii. Po stabilizaci stavu a regresi dechových obtíží byl pacient dekanylován a 15. den hospitalizace dimitován do domácího prostředí. V průběhu následujících dvou týdnů došlo opět k rozvoji kašle, zahlenění, chrapotu a dechových obtíží s nutností provést retracheotomii na stejném ORL pracovišti. Podle nově provedeného CT vyšetření krku bylo vysloveno podezření na levostrannou laryngomukokélu (obr. 3, 4). Pacient byl přeložen na Kliniku otorinolaryngologie a chirurgie hlavy a krku 1. LF UK a FN v Motole k definitivnímu chirurgickému řešení. Bylo rozhodnuto o resekci endoskopickou cestou s event. konverzí k zevnímu přístupu podle peroperačního nálezu. Výkon byl proveden pod clonou antibio tik (cefazolin a metronidazol i.v.). Pacient byl ventilován již dříve provedenou tracheostomií. V úvodu operace byla pacientovi zavedena nazogastrická sonda. Následně po zavedení endoskopu a prohlédnutí dýchacích cest byl resekován pomocí CO₂ laseru vak laryngomukokély in toto. Výkon proběhl bez komplikací a vhledem k příznivému průběhu operace nebylo nutné rozšířit výkon o zevní přístup. Dekanylace pacienta proběhla první pooperační den, nazogastrická sonda byla odstraněna v den dimise, a to čtvrtý pooperační den. Histologické vyšetření potvrdilo dia gnózu laryngomukokély. Na kontrole měsíc po operaci byl pacient bez obtíží, udával pouze mírné zadýchávání při námaze. V laryngoskopickém vyšetření bylo patrné mírné zúžení průdušnice v místě původního umístění tracheostomie (zužujícího průsvit o přibližně 30–40 %) (obr. 5). Tři měsíce od operace bylo provedeno kontrolní CT, které vyloučilo recidivu či perzistenci onemocnění (obr. 6).

Diskuze

Z prezentované kazuistiky je patrné, jak důležité je do diferenciální diagnostiky příčiny dušení zahrnout i toto onemocnění, a při patřičné terapii se tak vyhnout jeho recidivě a život ohrožujícímu stavu.

Etiologie tohoto onemocnění je stále poměrně nejasná, mezi možné příčiny patří zvýšení intraluminálního tlaku v hrtanu (např. chronický kašel, profesionální hra na dechový nástroj či foukání skla) [8–10] a dále mechanická obstrukce hrtanu, jako supraglotický karcinom, supraglotická amyloidóza, chordom či sklerodermie [11], v literatuře jsou ovšem zmiňovány i posttraumatické [12] a neonatální laryngokély [13]. Vzhledem k větší dostupnosti a častějšímu provádění CT vyšetření je však mnohdy laryngokéla pouze náhodným nálezem u asymptomatických pacientů bez jakýchkoliv známých rizikových faktorů [14].

Diferenciální diagnostika na základě klinického vyšetření je široká a přesahuje rámec tohoto sdělení. Zásadní je fakt, že při každé nejasné asymetrii v oblasti hrtanu by mělo být provedeno vyšetření zobrazovací metodou (CT, MR) [4, 15] či jejich kombinací při diagnostických rozpacích [16]. Modalitou první volby bývá CT vyšetření, použití kontrastu podle ně kte rých autorů nevedlo k přesnější dia gnóze laryngokély [14]. I v rámci radiodiagnostiky je v souvislosti se zkvalitňováním přístrojového vybavení nutno v diferenciální diagnostice odlišovat potenciální anatomické varianty hrtanu, dilatovaný ventriculus laryngis či další tzv. mimickers (faryngokéla, hluboký piriformní recessus či divertikl trachey) [14]. MR je přínosná mimo jiné i pro odlišení laryngomukokély, laryngopyokély a tumorózní infiltrace [17].

Každá laryngokéla by měla být histologicky vyšetřena vzhledem k tomu, že současný výskyt skvamocelulárního karcinomu v souvislosti s laryngokélou se udává od 5 do 28 % [18, 19]. Z dalších diagnóz, které jsou odlišitelné pouze histopatologickým vyšetřením a mohou být za laryngokélu zaměněny, je nutno zmínit onkocytární papilární cystadenom [20].

Léčba je chirurgická, přičemž typ přístupu závisí na charakteru léze a zkušenostech operatéra. Je preferováno kompletní odstranění léze, jelikož v minulosti prováděná marsupializace je spojena s vyšším rizikem recidivy onemocnění [21]. Dřívější jednoduché rozdělení přístupu na mikrolaryngoskopii u vnitřních lézí a zevní přístup u kombinovaných lézí je pomalu opouštěn [7]. Četné práce dokazují, že i objemné kombinované laryngokély mohou být odstraněny mikrolaryngoskopicky s použitím CO₂ laseru [22, 23]. Důvodem snahy o posouvání hranic pro využití minimálně invazivního přístupu je nižší riziko komplikací, méně častá potřeba tracheostomie a kratší doba hospitalizace ve srovnání se zevními přístupy [22, 24]. Ty mají však stále své místo u laryngokél nedostupných endoskopickou cestou, neboť umožňují větší přehlednost operačního pole [8]. Zevní přístupy rozeznáváme tři: 1. přístup přes thyrohyoidní membránu (nejčastější), 2. thyreotomii s resekcí horní třetiny chrupavky štítné a 3. tzv. V-thyreotomii [7, 25]. V roce 2013, kdy byla publikována první práce popisující využití transorální robotické chirurgie (TORS) k resekci laryngokély, byla metoda prezentována jako potenciálně kombinující výhody jak endoskopie (minimálně invazivní metoda), tak zevního přístupu (lepší přehlednost operačního pole a dosah nástrojů do laterálních oblastí hrtanu) [26]. Nicméně podle poslední studie z roku 2022 se ukazuje, že i TORS má své limity – častější nutnost využití nazogastrické sondy a delší dobu hospitalizace ve srovnání s endoskopickými metodami [21].

Závěr

Laryngokéla je vzácné onemocnění, ale neměla by být opomíjena v rámci diferenciální diagnostiky akutní dušnosti a polykacích obtíží. Kromě akutní problematiky má časné stanovení dia gnózy prognostický význam vzhledem k možnému současnému výskytu skvamocelulárního karcinomu. Z případu prezentovaného pacienta je zřejmé, že se může vyskytovat i u pacientů bez jakýchkoliv rizikových faktorů a vést u mladého zdravého jedince k život ohrožujícímu stavu. Terapeutický přístup je vždy třeba volit individuálně podle rozsahu laryngokély a zkušeností operatéra. I rozsáhlé kombinované laryngokély je možné úspěšně řešit endoskopicky, jak jsme prezentovali v naší kazuistice.

Prohlášení o střetu zájmů

Autorka práce prohlašuje, že v souvislosti s tématem, vznikem a publikací tohoto článku není ve střetu zájmů a vznik ani publikace článku ne byly podpořeny žádnou farmaceutickou firmou. Toto prohlášení se týká i všech spoluautorů.

Grantová podpora

Podpořeno z grantu GAUK No. 192121.

Přijato k recenzi: 25. 12. 2022
Přijato k tisku: 17. 3. 2023

MUDr. Markéta Bonaventurová
Klinika otorinolaryngologie a chirurgie hlavy a krku
1. LF UK a FN v Motole
V Úvalu 84
150 06 Praha 5
Marketa.Bonaventurova@fnmotol.cz